Нарушение окисления жирных кислот

1. Дефицит среднецепочечной ацил-КоА-дегидрогеназы

а. Скрининг. Основным скриниговым методом для диаг­ностики нарушений окисления жирных кислот являет­ся тандемная масс-спектрометрия. Повышение уровня октаноилкарнитина в течение первых трех дней жизни физиологично, поэтому скрининг лучше выполнять позд­нее. Помните, что у недоношенных новорожденных на­рушение функции печени и проводимое парентеральное питание могут привести к нарушению обмена аминокис­лот, поэтому исследование необходимо повторить после восстановления организма новорожденного.

б. Последующие действия. Диагностика в первую очередь осуществляется посредством определения уровня кон­центрации ацилкарнитина в плазме и исследования уровня органических кислот в моче. Также в подобной ситуации необходимо провести молекулярно-генетичес­кий анализ.

Г. Гемоглобинопатия

  • Серповидноклеточная анемия и другие гемоглобинопатии

а.   Скрининг. Диагностика проводится с помощью изоэлек- трической фокусировки, высокоэффективной жидкост­ной хроматографии (ВЭЖХ) или электрофореза ацетата целлюлозы. Повторное исследование полученных ано­мальных образцов проводится путем электрофоретичес­кой техники, ВЭЖХ, иммунологического тестирования и анализа ДНК. Переливание компонентов красной кро­ви, может привести к искажению результатов исследо­вания, поэтому первоначальный скрининг должен быть выполнен до гематрансфузии. При этом переливание плазмы, тромбоцитов и альбумина не влияет на резуль­таты скрининга.

б.    Последующие действия. В большинстве лечебных цент­ров скрининг проводится через 90 дней после последнего переливания компонентов крови. Тестирование прово­дится до 2-месячного возраста. Дальнейшее наблюдение необходимо проводить совместно с педиатром-гематоло- гом.

Д. Другие заболевания

  •  Врожденный гипотиреоз

а. Скрининг. Лабораторный метод, указывающий на сниже­ние Т4, тиреотропного гормона (ТТГ). Ложноположитель­ное повышение концентрации ТТГ может возникнуть у детей раннего возраста < 48 ч на фоне физиологическо­го увеличения данного гормона непосредственно после рождения. Данный гормональный всплеск может быть замедлен у недоношенных новорожденных. Кроме того, у недоношенных новорожденных с гипотиреозом задержка повышения уровня ТТГ, предположительно, связана с не­зрелостью гипоталамо-питуитарно-щитовидной системы. Поэтому целесообразно провести повторный скрининг для недоношенных детей в возрасте 2—6 недель. У ряда доно­шенных детей также отмечаются низкие уровни Т4, в ре­зультате чего часто имеют место ложноположительные результаты. Скрининг гипотиреоза не зависит от диеты и переливания крови, за исключением случаев полной за­местительной трансфузии.

б. Последующие действия. При получении аномальных результатов скрининга следует провести повторное ис­следование уровня Т4, ТТГ, Тз или свободного Т4. Этио­логия гипотиреоза может быть определена с помощью проведения ультразвука, сцинтиграфии щитовидной железы, определения уровня ТТГ-связывающего ингиби­тора иммуноглобулина (в случае возникновения подозре­ний на наличие у пациента транзиторного гипотиреоза, связанного с материнскими аутоиммунными заболева­ниями щитовидной железы), определения концентрации йода в моче (при подозрении на дефицит йода). Диагности­ческое тестирование для определения этиологии гипоти­реоза является обязательной процедурой, но не отменяет план лечения (должно обязательно проводиться).

  •  Дефицит биотинидазы

а.   Скрининг. При нанесении на фильтровальную бумагу пят­на цельной крови полуколичественным колориметрическим методом диагностируется данное заболевание. У 20% пациентов с клиническими симптомами дефиците биоти нидазы диагноз не устанавливается даже при выполне­нии тандемной масс-спектрометрии.

б.    Последующие действия. В некоторых штатах (ПИЛ тре­буется повторить лабораторное исследование в период 1 неделя 4 месяца после последнего переливании ком - понентов крови. При получении положительного ре­зультата должен быть получен повторно образец сь/ворот ки для проведения количественного измерения биотини- дазы. Дети с наличием дефицита биотинидазм должны наблюдаться у эндокринолога.

  • Галактоземия

а. Скрининг. Дефицит трех различных ферментов может привести к развитию галактоземи и. 11 ри ; ала ктоаем и и нарушается синтез галактозо-1 фосфатуридилтрансфе- разы (Гал-1-Ф-УДФ), что приводи'/' к накоплению в кро- ви и тканях галактозы и гилактозо-1 -фосфата, обладаю­щих токсическим действием. Дефицит галактокиназы и галактозо-4-эпимеразы также (но редко) может привести к развитию заболевания. Методика скрининга зависит от штата — может измеряться уровень галактозы, галакто­зо-1-фосфата вместе с галактозой. Также может применя­ется тандемная спектрометрия. Тест с фильтровальной бу- магой и каплей цельной крон и имеет диагностическую ценность только для выявления классической галактоземии. Результаты этого теста не зависят от питания ре­бенка, но на них могут повлиять перенесенные гемотранс­фузии. Тест на галактозу и галактозо-1-фосфат зависят от того, как питается ребенок, поэтому важно, чтобы он получал грудное молоко либо питание, содержащее га­лактозу, до проведения скрининга.

б. Последующие действия. Ложноотрицательный резуль­тат может сохраняться в течение 3 месяцев после перели­вания компонентов крови, поэтому повторный тест необ­ходимо повторить через 90 дней после последнего сеанса гемотрансфузии. Все новорожден]//we с положительными результатами скрининга должны быть проконсультиро­ваны по вопросам питания и находиться на галактозо-ис- ключающей диете до получения окончательного результа­та диагностического тестирования. При подтвержде­нии диагноза необходим перевод ребенка на питание с исключением главным образом грудного молока. Для этого разработаны специальные молочные смеси на основ£ сои. Количественный анализ галактокиназы и галакто- зо-4-эпимеразы идентифицирует менее распространенные типы галактоземии.

  • Врожденная гиперплазия коры надпочечников (ВГКН)

а. Скрининг. Диагноз устанавливается на основании изме­рения 17-гидроксипрогестерона(17-ОНР) с помощью при­менения различных реагентов / иммунологических ре­акций или тандемной масс-спектрометрии. Высокий уро­вень ложноположительных результатов отмечается при исследовании образцов крови, взятых у новорожденного в первые сутки жизни. Уровни 17-ОНР зависят от массы тела новорожденного при рождении и его гестационно- го возраста. Недоношенность и наличие какого-либо заболевания могут привести к получению ложнополо­жительных результатов исследования.

У недоношенных детей, как правило, наблюдаются более высокие уровни гормона 17-ОНР в сыворотке. Концентрация 17-ОНР не зависит от предшествующей ге­мотрансфузии, если исследование проводится через не­сколько часов после нее. Однако в некоторых штатах тре­буется повторный забор образца крови в период через 72 ч —4 месяца после переливания компонентов крови.

б. Последующие действия. При получении аномальных результатов скрининга следует наблюдать в динамике уровни 17-ОНР и электролитов сыворотки. Уровни 17-ОНР особенно важно контролировать у новорожден­ных с нарушением полового развития. Тест стимуляции с адренокортикотропным гормоном помогает выявить неклассическую форму ВГКН у детей с незначительным повышением 17-ОНП. Дети с диагностированной врож­денной гиперплазией коры надпочечников должны на­блюдаться у эндокринолога.

  • Потеря слуха

а. Скрининг. Универсальный скрининг должен быть прове­ден в возрасте младенца до 1 месяца или до выписки из ро­дильного дома. Основные скрининговые тесты: тест-ответ слухового отдела ствола мозга (ABR) и отоаккустичес- кая эмиссия. ABR предпочтителен у детей, которые про­были в отделении реанимации более 5 дней, в связи с вы­соким риском потери у них слуха.

б. Последующие действия. Аудилогическое тестирование и медицинское наблюдение проводятся в возрасте мла­денцев до 3 месяцев, и это касается всех детей, которым не проводился первичный скрининг. Рекомендуется повторное обследование слуха. Дети 0 наличием одного и более факторов риска потери слуха должны быть дообсле дованы отоларингологом не позднее 24 30 месячного вон раста, независимо от первоначальных результатов окри нинга. Факторы риска перечислены ниже.

  • Наличие в семейном анамнезе нейросенсорной тугоухости.

TORCH (токсоплазмоз, другие инфекции, краснуха, цитомегаловирус и вируса простого герпеса).

Черепно-лицевые аномалии.

Масса тела при рождении менее 1500 г. Гипербилирубинемия, требующая переливании ком понентов крови.

Прием лекарственных препаратов с ототокеическим эффектом, в том числе проведение химиотерапии. Лечение с помощью проведения методик экстракор­поральной мембранной оксигенации.

  • Бактериальный менингит.

Оценка по шкале Апгар на 1-й минуте 0 - 4 балла. Оценка по шкале Апгар на 5-й минуте 0-6 баллов.

Искусственная вентиляция, проводимая > 5 дней. Нейродегенеративные расстройства.

Синдромы, включающие потерю слуха.

Травма.

  • Подозрение на потерю слуха.

При подтверждении потери слуха новорожденые должны быть консультированы отоларингологом и офтальмологом для оценки остроты зрения и принятия решения в отноше­нии необходимого оперативного вмешательства в ранние сроки, не позднее 6 месяцев жизни пациента. В подобных ситуациях необходима консультация генетика.